種々の血管系異常をともなった直腸びまん性海綿状血管腫の1例 A Case of Diffuse Cavernous Hemangioma of the Rectum Associated with Various Vascular Disorders

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著者

    • 長嶺 寿秋 NAGAMINE T.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University
    • 権田 剛 GONDA T.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University
    • 崎元 雄彦 SAKIMOTO T.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University
    • 北岡 斎 KITAOKA T.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University
    • 中田 博 NAKADA H.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University
    • 横山 勝 YOKOYAMA M.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University
    • 石橋 敬一郎 ISHIBASHI K.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University
    • 石田 秀行 ISHIDA H.
    • 埼玉医科大学総合医療センター消化管・一般外科 Department of Digestive Tract and General Surgery, Saitama Medical Center, Saitama Medical University

抄録

症例は33歳, 男性. 生後2~3カ月時にHirshsprung病の疑いで, S状結腸人工肛門が造設され, その後閉鎖された. 2歳時には直腸血管腫に対し, 外照射治療を受けた (詳細不明). 今回, 繰り返すイレウスと下血の精査・加療を目的に紹介入院となった. 入院後イレウスは保存的に軽快したが, 下血の原因は直腸びまん性血管腫であり, これに対して, 直腸切除・結腸肛門吻合術を施行した. 術前の画像診断では指摘できなかったが, 開腹時に虫垂のほぼ全長にびまん性血管腫を認めたため, 虫垂切除術も同時に行った. 術後15カ月の現在, 下血はなく健在である. 本症例は直腸びまん性血管腫に虫垂びまん性血管腫を合併していたこと, 臀部の皮膚に血管腫, 左下腿に静脈性血管瘤, 内腸骨血管の動静脈瘻を併存しており, Blue rubber bleb syndromeとは異なるものの, 血管系の異常の結果生じた稀な疾患単位の可能性があり, きわめて貴重な症例と考えられる.

A 33-year-old man underwent laparotomy for recurrent intestinal obstruction and diffuse cavernous hemangioma of the rectum. Total proctectomy with colo-anal anastomosis and appendectomy was performed since the vermiform appendix was also found to be involved in hemangioma at laparotomy. In addition to the intestinal hemangiomas, this patient was associated with vascular disorders including hemangioma in the gluteal skin, arterio-venous fistula between the internal iliac vessels, and venous aneurysm in the lower extremity. Based on these findings, this patient is very rare with no similar cases previously reported, and may be related with systemic vascular disorders although clearly discriminated by blue rubber bleb syndrome.

収録刊行物

  • 日本大腸肛門病学会雑誌  

    日本大腸肛門病学会雑誌 60(2), 110-115, 2007-02-10 

    The Japan Society of Coloproctology

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被引用文献:  1件

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各種コード

  • NII論文ID(NAID)
    10018714329
  • NII書誌ID(NCID)
    AN00195100
  • 本文言語コード
    JPN
  • 資料種別
    NOT
  • ISSN
    00471801
  • データ提供元
    CJP書誌  CJP引用  J-STAGE 
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